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INTRODUCCIÓN
Los tumores vertebrales en la columna tienen una frecuencia muy baja, el 1-4% corresponde al quiste óseo aneurismático (QOA).1,2,3,4,5,6,7,8,9,10 El QOA es un tumor benigno expansivo. Si bien se consideró un seudotumor por muchos años, actualmente, se ha demostrado que es un tumor benigno asociado a un patrón específico alterado en el gen USP6 localizado en el cromosoma 17p13.1,2
En el 70% de los pacientes, el QOA se detecta como presentación única y, en el 30%, asociado a otros tumores. Es frecuente en la columna lumbar con predominio en el arco posterior. Entre sus características más distintivas, se mencionan el crecimiento lento, con islotes sanguíneos separados por tabiques conectivos,1,2,6,7,8 y un comportamiento agresivo por la compresión radicular resultante de su expansión.6,7,9
Desde el punto de vista histológico, los QOA se caracterizan por tener células gigantes multinucleadas, células de estroma, originado de células osteoblásticas mesenquimatosas. Es un tumor benigno agresivo,1,2,3,6,10 que, según la clasificación de Enneking, varía de los estadios 1 a 3.1,2
Los pacientes presentan, en general, dolor y rigidez, si aparece en la columna, los síntomas pueden ser agresivos por la compresión medular o radicular, las fracturas patológicas por la extensión tumoral, la inestabilidad o el déficit neurológico.6,7,9
Los tratamientos para el QOA en la columna lumbar y la pelvis han sido un desafío quirúrgico, ya que su abordaje y sus complicaciones no han dejado de ser un problema para tratarlos definitivamente. Si bien la primera línea de abordaje ha sido la embolización arterial selectiva y la resección en bloque,1,2,3,6,7,8,10 se han instaurado técnicas coadyuvantes para tratar pacientes que no son candidatos a las embolizaciones, tienen tumores irresecables o que recidivan luego de estos tratamientos.2,3,6,7,9 Una de las posibles opciones terapéuticas coadyuvantes es el uso de denosumab, un anticuerpo monoclonal totalmente humano que inhibe el ligando RANK (receptor activator of nuclear factor kappa-B ligand) y cuyo efecto es disminuir drásticamente la resorción ósea en tumores de estas características, que comparte con el tumor de células gigantes.2,3,7,8,9,11
Figura 1 Estudios iniciales. Tomografía multicorte de columna lumbosacra. A. Corte coronal y sagital. B. Corte axial que muestra una lesión de frágil pared en la pared medial del pedículo. Resonancia magnética de columna lumbosacra. C. Corte sagital en secuencias T1 y T2. Se observa la lesión quística que compromete el cuerpo e insufla pedículo y facetas articulares. D. Corte axial en secuencias T1 y T2. Se visualiza el compromiso del canal. E. Imagen tomográfica de la punción biopsia con aguja fina.
Presentamos este caso con el propósito de examinar el uso de denosumab en pacientes con recidiva del QOA, conocer el efecto de la dosis en el tiempo y la posibilidad de realizar una cirugía después del tratamiento.
CASO CLÍNICO
Mujer de 38 años que acudió a la consulta con dolor lumbocrural a predominio derecho que fue aumentando con el tiempo, no tenía déficit motor, las caderas estaban libres, la maniobra de Lasegue fue negativa, la de Wasserman, positiva a predominio derecho. Se detectó hiporreflexia rotuliana bilateral con hiperestesia superficial y profunda de L3 y L4 derecho, pie cavo varo y pulsos positivos bilaterales. Refirió litiasis biliar. Concurrió con un centellograma óseo corporal total y una tomografía computarizada por emisión de fotón único (SPECT) con 20/30 mCi de TC99 que informaban una lesión única en L3; una tomografía previa de tórax, abdomen y pelvis no revelaba hallazgos de metástasis o algún otro foco tumoral posible, antes de la punción para determinar el tipo y la estirpe de la patología en cuestión; y una mamografía BI-RADS 2 que no mostraba enfermedad tumoral.
Se solicitaron otros estudios por imágenes, tomografía helicoidal y resonancia magnética, y se confirmó la ubicación de la lesión dentro de la vértebra. La biopsia por punción guiada por tomografía (Figura 1) confirmó el diagnóstico de QOA. A los dos meses de la consulta y los estudios, el quiste tuvo una evolución tórpida y los síntomas se incrementaron; por lo tanto, se solicitaron nuevos estudios en los que se observó la progresión e inclusive una fractura patológica en el cuerpo de L3 (Figura 2).
Figura 2 Estudios complementarios a los dos meses del diagnóstico que muestran la progresión de la enfermedad. A. Tomografía multicorte de columna lumbosacra, cortes coronal, sagital y axial. B. Resonancia magnética de columna lumbosacra, cortes sagital y axial. C. Embolización radioscópica preoperatoria.
Se decidió evaluar las posibilidades de tratamiento para esta paciente y los puntos considerados fueron: que era una lesión benigna rápidamente progresiva, tipo G0III (agresivo) extracapsular y extracompartimental M0, según la clasificación de Enneking; la paciente no tenía síntomas de inestabilidad potencial en el momento del examen y sí presentaba trastornos neurológicos progresivos. Después de analizar la bibliografía, se optó por la embolización previa selectiva, 24 h antes de la intervención, un abordaje por vía posterior, la exéresis de la lesión intracompartimental con fenol como sustancia coadyuvante y fresado de la lesión, la liberación del saco dural y de las raíces de L2 y también de L3 con artrodesis de las vértebras L2, L3 y L4 (Figura 3).
La evolución posoperatoria fue buena.
A los seis meses del procedimiento, la paciente no tiene síntomas. La tomografía computarizada y la resonancia magnética de control (Figura 4) muestran una imagen compatible con recidiva local del QOA. Después de consultar la bibliografía citada en este artículo, se discutió el nuevo tratamiento con las siguientes opciones: nueva vertebrectomía de L3, inyecciones intratumorales de corticoides y calcitonina, embolización del tumor, administración de denosumab. Se optó por el tratamiento con denosumab 120 mg, dosis inicial, cada tres meses, por dos años. A medio término se realizó un control tomográfico y se constató la remisión y la calcificación de la lesión (Figura 5).
Figura 4 Imágenes de la tomografía computarizada (A) y la resonancia magnética (B) a los séis meses de la cirugía. Se observa la recidiva del tumor.
DISCUSIÓN
En la actualidad, se discute el uso de denosumab para el tratamiento inicial de cuadros tumorales, pero sería una posibilidad terapéutica para tumores ubicados en áreas de difícil acceso para las técnicas quirúrgicas1,7,9 o inclusive para recidivas locales del QOA, pues se ha demostrado que permite la formación de hueso y la regresión tumoral,7,8,9 lo que se traduce en la disminución o remisión del cuadro clínico del paciente y la mejora radiológica del tumor. La eficacia máxima del tratamiento se logra a los seis meses.9 Si bien los resultados con denosumab son auspiciosos en la actualidad, como en nuestro caso, es preciso tener en cuenta que la eficacia de este fármaco se ha demostrado en estudios preliminares, y aun así los datos sobre la seguridad a largo plazo, las recurrencias y la duración óptima a largo plazo no son concluyentes; por lo tanto, se necesitan ensayos con más casos, estudios longitudinales y clínicos que avalen la duración del tratamiento y la consistencia del denosumab en el QOA.3,6,8,9,10
CONCLUSIONES
La administración de denosumab 120 mg como dosis inicial, y luego una dosis cada tres meses, hasta los dos años resultó beneficiosa para nuestra paciente con una recidiva local después de la embolización y la exéresis tu-moral, se logró la remisión total y la calcificación. El uso de este fármaco sigue siendo controvertido antes de una cirugía, ya que no se dispone de evidencia suficiente de pacientes tratados de esa manera.
