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INTRODUCCIÓN
Jaffe y Lichtenstein publicaron la primera descripción de un quiste óseo aneurismático (QOA) en 1942.1,2,3 Se trata de una enfermedad poco frecuente y representa alrededor del 1% de todos los tumores óseos primitivos. Si bien se puede presentar a cualquier edad, predomina entre los 10 y 20 años, aproximadamente el 75% de los casos corresponde a personas <20 años.1,2,3 Se puede manifestar como una lesión primaria (70%) o como una lesión secundaria a una lesión ya existente.1,2,3 Se lo define como una lesión quística benigna del hueso compuesta por espacios llenos de sangre separados por tabiques de tejido conectivo que contienen fibroblastos, células gigantes de tipo osteoclasto y tejido óseo reactivo.1,2,3
Su presentación clínica puede pasar desapercibida y, en gran medida, puede depender de si se asienta en un hueso de carga o no, y manifestarse con dolor, inflamación o sin síntomas. En algunos casos, se puede presentar como una fractura patológica.1,2,3,4,5
Cabe destacar que es un proceso destructivo localmente y las tasas de recurrencia son altas.
El manejo del QOA depende de la edad del paciente, la localización, la extensión, el grado de agresividad y el tamaño. En la actualidad, existen varias modalidades de tratamiento, como el curetaje intralesional, la resección más injerto óseo, los adyuvantes locales, por ejemplo, el fresado de alta velocidad, la electrocauterización, el fenol, el nitrógeno líquido, la embolización, que tienen la ventaja de ampliar la zona de necrosis de las células del tejido tumoral.
Existen diversas opiniones acerca de cuál es el mejor método de tratamiento para la población pediátrica a diferencia de los adultos, porque se asienta en un hueso inmaduro y puede aparecer en zonas adyacentes al cartílago de crecimiento.1,2,3
La primera descripción de un QOA en el hueso cuboides data de 1977 y, desde entonces, se han publicado pocos casos de esta presentación clínica en esta topografía tan atípica, ya sea en su forma primaria o asociado con otras lesiones, como el condroblastoma.6,7,8,9,10,11,12,13 En las Tablas 1 y 2, se detallan los casos publicados hasta la fecha.
En nuestro Servicio (Centro Hospitalario Pereyra Rosell), el curetaje y el relleno con aloinjerto óseo es la opción terapéutica más utilizada.3
El objetivo de este artículo es comunicar nuestros resultados en este caso clínico de localización extremadamente rara.
Es de suma importancia que el equipo multidisciplinario que llevó a cabo el estudio diagnóstico de este tipo de paciente sea el que esté a cargo del tratamiento definitivo de la enfermedad. El equipo debe contar con traumatólogos, pediatras, especialistas en estudios por imágenes, anatomopatólogos y oncólogos pediátricos.
CASO CLÍNICO
Varón de 13 años de edad, procedente de la ciudad de Minas, Uruguay, sano, derivado a nuestro servicio de policlínica externo luego de múltiples consultas en emergencia por dolor persistente en el cuello del pie y el pie izquierdo a raíz de múltiples traumatismos.
El paciente sufría dolor de características inflamatorias (no cedía con antinflamatorios no esteroides ni en reposo, con componente nocturno, sin elementos de síndrome de repercusión general) y tenía una tumoración de crecimiento lento localizada en el mediopié, de siete meses de evolución.
En el examen físico inicial, se observó a un paciente con buen estado general, sin síntomas sistémicos, que necesitaba muletas para la bipedestación y la deambulación. Si se le solicitaba cargar peso en el miembro afectado, evitaba la zona externa del pie con un apoyo y marcha antálgica.
La evaluación de la cadera, la rodilla y el tobillo no reveló alteraciones en la movilidad pasiva/activa y el examen neurovascular distal fue normal.
La tumoración estaba situada en la cara externa de mediopié, en el sector del hueso cuboides, medía 3 x 3 cm, y tenía límites mal definidos, forma ovoide, superficie irregular, consistencia pétrea, era inmóvil y dolorosa a la digitopresión, y estaba relacionada con planos profundos (Figuras 1 y 2).
Propia
Figura 1 Aspecto clínico del pie del paciente cuando llegó a la consulta. Masa tumoral en la cara externa del mediopié, en la topografía del hueso cuboides.
Propia
Figura 2 Radiografías de cuello de pie y pie, anteroposterior y de perfil. Alteración de la morfoestructura ósea normal del mediopié dada por una osteopenia difusa. En el cuboides, se observa una imagen lítica, de márgenes mal definidos, con una zona de transición estrecha, hiperinsuflada, afinamiento de las corticales, sin componente de partes blandas. Estadio 2 Enneking.
Ante una tumoración que impresionaba de estirpe ósea en un adolescente, se lo evalúo siguiendo el algoritmo clásico de nuestra institución: radiografías de la región afectada, análisis de sangre con relevo infeccioso y resonancia magnética (Figura 3).
Propia
Figura 3 Resonancia magnética de cuello de pie y pie, en secuencias potenciadas en T1 (A y B) y T2 (C y D). Lesión lítica quística expansiva en el cuboides con niveles líquido-líquido adentro, tabicación interna con características en pompas de jabón, sin cambios en partes blandas o en las articulaciones calcaneocuboidea, cuboidea, 4º. y 5º. metatarsiano.
Después de los estudios por imágenes correspondientes y, pese a que eran muy sugestivos de QOA, fue imperativo completar la tríada diagnóstica con una biopsia planificada de la lesión (Figura 4). En los estudios publicados, se sostiene que no se debe administrar el tratamiento definitivo sin contar con un diagnóstico.
El procedimiento se lleva a cabo en bloque quirúrgico mediante anestesia general bajo estrictas medidas de asepsia. La biopsia percutánea se realiza por un abordaje sobre el eje mayor del hueso (incisión longitudinal) como último gesto diagnóstico para poder confirmar la naturaleza de la tumoración mediante la anatomía patológica y el cultivo bacteriológico (Figura 5). Se enviaron ocho fragmentos pardo-hemáticos de entre 0,4 x 0,5 y 0,2 x 0,2 cm. El resultado del análisis microscópico indicó: secciones biópsicas de hueso en las que se observan colgajos de pared fibrosa revestida de tejido histiocítico y células gigantes de tipo osteoclasto, colgajos fibrosos colagénicos, tejido fibroso edematoso asociado y extensa hemorragia. El diagnóstico histopatológico fue QOA.
Tratamiento definitivo
Una vez completada la tríada diagnóstica se procedió a la resección completa del quiste en un segundo tiempo quirúrgico (Figuras 6, 7, 8, 9, 10, 11)
Propia
Figura 6 A y B. Abordaje longitudinal centrado sobre la topografía del hueso cuboides. Se realiza una ventana ósea con escoplo fino para la apertura del quiste. C y D. Se procede al curetaje minucioso de la cavidad utilizando una cureta simple para retirar las membranas internas de tejido conectivo y adheridas a las paredes.
Propia
Figura 7 A y B. Curetaje de membranas, empleo de medio de contraste para evaluar la resección de la cavidad. Se aprecia el tabicado del quiste. C-E. Después de extraer todas las membranas, es importante el curetaje minucioso sin fracturar las paredes de la cortical. Se evalúa nuevamente con medio de contraste. Obsérvese la diferencia entre las imágenes B y D.
Propia
Figura 8 Preparación del aloinjerto de hueso liofilizado de banco proporcionado por el INDT, se lo rehidrató con solución salina durante 20 min y se cortó antes de la colocación.
Propia
Figura 9 A y B. Fresado de alta velocidad, electrocauterización en modo spray como método adyuvante para la exéresis de las membranas. C y D. Relleno de la cavidad con aloinjerto óseo liofilizado con chips cortico-esponjosos.
Posoperatorio
El paciente no sufrió complicaciones en el posoperatorio inmediato. Se le dio el alta a las 48 h, con las indicaciones de reposo físico, no apoyar el miembro (deambular con muletas) y antinflamatorios no esteroides. Se permitió el apoyo parcial al mes de la cirugía y comenzar a aumentar la carga de forma progresiva, semanalmente.
A la semana de la operación, consultó en urgencias por una tumefacción local acompañada de secreción serohemática en el sitio quirúrgico (Figura 12). No tenía síntomas de otros sistemas fisiológicos mayores ni fiebre y no había elementos de infección osteoarticular en la cadera, la rodilla, el tobillo. Los análisis de laboratorio arrojaron reactantes de fase aguda en el rango normal.
Se planteó mantener una conducta expectante con medidas físicas (reposo, antinflamatorios no esteroides) y los síntomas desaparecieron. El paciente no tuvo complicaciones.
Seguimiento
Se permitio el apoyo parcial al mes de la cirugia y comenzar a aumentar la carga, progresivamente, cada semana.
El seguimiento se realizó dos veces por mes, los primeros seis meses (Figuras 13,14,15) y, luego, al año, porque el paciente no pudo concurrir a los controles por motivos personales (Figuras 16 y 17).
Propia
Figura 13 Aspecto clínico a los dos meses. El paciente deambulaba sin muletas, sin dolor, y reanudó todas sus actividades de la vida diaria.
Propia
Figura 14 Radiografías de pie, de frente, oblicua y de perfil, control posoperatorio a los dos meses. Se aprecia el injerto óseo en el cuboides, sin fracturas, preservación de sus relaciones articulares con el calcáneo a nivel del retropié y el 4°. y 5°. metatarsiano a nivel del antepié. Comienza progresivamente a reosificarse el esqueleto al darle estímulo mecánico.
Propia
Figura 15 Radiografías de cuello de pie, de perfil, de frente, oblicua, control posoperatorio a los cuatro meses.
DISCUSIÓN
La localización de un QOA en el pie es poco frecuente y, en el hueso cuboides, es excepcional. Si bien se plantea que su etiología es desconocida, una de las teorías que hoy se maneja es que el QOA puede corresponder a malformaciones arteriovenosas intraóseas envueltas por una fina lámina de periostio, y más allá de que puede aparecer en cualquier hueso, la gran mayoría se manifiesta a nivel metafisario o metafisodiafisario de huesos largos. Se estima que la incidencia en los huesos del pie es del 5-9% y su incidencia en el cuboides es desconocida.2,3,6,7,8,9,10,11,12,13
Cabe destacar que este paciente tuvo un diagnóstico tardío; fue derivado a nuestro centro luego de múltiples consultas por traumatismos del cuello del pie en servicios de urgencias donde no fue evaluado con enfoques radiográficos y fue tratado, como si tuviera esguinces, con reposo físico, antinflamatorios no esteroides y hielo local.
Nuestro planteo clínico-radiológico inicial se correlacionó con los resultados de la biopsia, y fue posible administrar un tratamiento exitoso.
La fase evolutiva del QOA se puede clasificar de acuerdo con los estadios de Enneking; en nuestro caso, correspondía a un estadio 2 (activo).
Las indicaciones de cirugía tras el diagnóstico son: dolor, fractura patológica, riesgo de fractura, quistes grandes situados en zonas de carga. Los síntomas que predominaban en nuestro paciente eran: dolor e incapacidad de utilizar el miembro para la carga, la bipedestación y la deambulación.
Se han descrito múltiples modalidades terapéuticas para el QOA, el método tradicional de curetaje intralesional más injerto tiene una recurrencia que oscila entre el 20% y el 41,6%.14,15,16,17,18 En nuestro centro, fue del 37,5%.
En la actualidad, hay diferentes técnicas como métodos adyuvantes al curetaje que buscan aumentar los márgenes oncológicos quirúrgicos y disminuir su recurrencia, entre ellos, fenol, alcohol, polimetilmetacrilato, fresado de alta velocidad, electrocauterización, nitrógeno líquido y coagulación con láser de argón.1,2,3,6,7,8,9,10,11,12,13,19,20,21,22,23,24,25
Es preciso señalar que el relleno de injerto en la cavidad ósea es de vital importancia, y que se puede llevar a cabo con autoinjerto o aloinjerto óseo. En nuestro paciente, se optó por el curetaje y raspado de las membranas, la electrocauterización en modo spray y el fresado de alta velocidad, con el fin de aumentar el margen de necrosis de células tumorales. Para el relleno se usó aloinjerto óseo liofilizado.
La recidiva se diagnostica mediante la clasificación basada en el resultado radiológico del tratamiento, de acuerdo con el esquema de Capanna que especifica cuatro posibles tipos de respuesta terapéutica: grado 1, curado; grado 2, curación incompleta; grado 3, recidiva; grado 4, sin respuesta. Los grados 1 y 2 se definen como éxito, mientras que los grados 3 y 4 representan un fracaso terapéutico.1,2,3,4,5,6,7,8,9,10,11,12,13Nuestro caso era grado 1. La recurrencia en este tipo de localización no está descrita.
El seguimiento se realizó cada dos meses durante los primeros seis meses y luego al año, debido a que el paciente no pudo concurrir a los controles por motivos personales.
Su evolución clínica fue muy favorable, no sufría dolor en el tobillo y el cuello del pie, los síntomas habían desaparecido completamente y había reanudado sus actividades escolares y deportivas.
CONCLUSIONES
El QOA en los huesos del pie no es frecuente, el hueso más afectado es el metatarsiano y excepcionalmente el cuboides. Esta enfermedad plantea dificultades diagnósticas y su localización puede pasar desapercibida. Siempre se debe mantener la sospecha clínica en pacientes jóvenes que sufren traumatismos de baja energía y acuden al servicio de urgencias con dolor de larga data asociado a un proceso tumoral.
A pesar del diagnóstico tardío, la indicación de una correcta terapéutica permitió prevenir oportunamente el avance natural de la enfermedad con una de sus posibles complicaciones, como la fractura, y una mejora en la calidad de vida del paciente.
Como los casos publicados son escasos, creemos pertinente compartir nuestra experiencia en el manejo de la lesión y recomendar que el tratamiento del QOA mediante curetaje intralesional, fresado de alta velocidad, electrocauterización y relleno con aloinjerto de hueso liofilizado con chips cortico-esponjoso, es seguro para los pacientes.
